ISSN : 1301-5680
e-ISSN : 2149-8156
TURKISH JOURNAL OF
THORACIC AND
CARDIOVASCULAR SURGERY
Turkish Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery     
Transdiaphragmatic Dumbbell Type Broncogenic Cyst
Adem GÜNGÖR*, Erkan DİKMEN*, İlker ÖKTEN, *Osman İLHAN, **Selim EREKUL
A.Ü. Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı
*A.Ü. Tıp Fakültesi, Hematoloji Anabilim Dalı
** A.Ü. Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Ankara

Abstract

Bronkogenic cysts are congenital and they have a higher ratio among primary mediastinal cysts. They are usually localized in mediastinum and/or pulmonary parenchyma. Their extrathoracic and multiple location is seen very rarely. They may show malignant transformation in time although they are benign. Contralateral transdiaphragmatic "Dumbbell Type" broncogenic cyst is presented here with the data in literature.

Introduction

Bronkojenik kistler, seyrek görülen benign kongenital lezyonlardır[8,10,13]. Hava yolu gelişiminin herhangi bir evresinde primitif trakeobronşial tüpün anormal tomurcuklanması sonucu oluşan bu lezyonlar, mediasten veya akciğer parankimasında lokalize olurlar[8]. Mediasten ve akciğer dışındaki lokalizasyon son derece seyrektir. Benign olmalarına karşın komplet rezeksiyon uygulanmayan olgularda rekürrens görülebilir[10].

Kliniğimizde tedavi edilen atipik lokalizasyonlu bir bronkojenik kist olgusunun literatür incelemesiyle birlikte sunulması amaçlanmıştır.

Case Presentation

C.Y. (756658) 45 yaşında kadın. Halsizlik, ateş, titreme, iştahsızlık ve yaygın adale ağrısı nedeniyle ile iç hastalıkları polikliniğine başvuran olgunun fizik muayenesinde konjuktivalarda anemi, boyunda geçirilmiş tiroidektomi kesi izi ve hepatomegali dışında patolojik bulgu saptanamadı. Rutin laboratuvar tetkikleri sonucunda hafif derecede hipokrom mikrositer anemi saptandı. PA Akciğer grafisinde sol paravertebral, kalp ve sol diafragma ile superpoze, 4x3 cm boyutlarında, düzgün kenarlı gölge koyululuğu gözlendi. Sol lateral akciğer grafisinde T10-11 lokalizasyon yerleşiminde görülmekteydi (Şekil 1, 2). Torakoabdominal BT incelemesinde, sağda retroperitoneaumda psoas kası lokalizasyonunda 4 cm boyutunda hipodens lezyon, solda retrokrural intratorasik aorta komşuluğunda 4 cm boyutunda hipodens kitle lezyonu saptandı (Şekil 3,4). Bu bulgularla sol torakotomi uygulandığında aortik hiatus üzerinde, subpleural yerleşimli 4x5 cm boyutlarında kistik lezyon saptandı. Total eksizyon uygulandı (Şekil 5). Histopatolojik inceleme sonucu Bronkojenik kist olduğu bildirildi (Şekil 6). iki ay sonra başka bir hastanede uygulanan transabdominal girişim sonucunda sağ psoas kası lokalizasyonundaki diğer lezyonun infekte bronkojenik kist olduğu bildirildi. Preoperatif yakınmaları geçen olguda her iki ameliyat sonrasında da komplikasyon oluşmadı.
PA ve lateral grafi
PA ve lateral grafi
Toraks ve abdominal BT
Toraks ve abdominal BT
Postoperatif kistin makroskopik görünümü
Mikroskopik görünümünde kist duvarının tüm alanlarında yer yer hücre metaplazisi gösteren psödostrafiye silyalı bronşiyal epitel ile çevresinde müköz bez kümeleri görülmektedir(H.A.100x)

Discussion

İlk defa 1948 yılında Maier tarafından bildirilen Bronkojenik kistler, oldukça nadir görülen lezyonlardır[8,9], Bronkojenik kistler; primer mediastinal kitlelerin %6.3'ünü, primer mediastinal kistlerin ise %34'ünü oluşturur[6]. Hava yolu gelişiminin herhangi bir evresinde primitif trakeobronşial tüpün anormal tomurcuklanması sonucu gelişebilen bronkojenik kistler, genellikle mediastinum ya da akciğer parankimasında lokalize olurlar. Anormal tomurcuklanma karina ya da ana bronş seviyesinde olursa, kistler alt mediastinal veya subkarinal bölgede lokalize olabilir. Eğer anormal tomurcuklanma daha distal seviyede ise intraparankimal bronkojenik kistler oluşur[8]. Bununla birlikte atipik lokalizasyonlu bronkojenik kistler de olabilir. Şimdiye kadar izole abdominal yerleşimli 4 olgu bildirilmiştir[13]. Bronkojenik kistler genel olarak tektir, ancak multiloküler veya multipl de olabilir [12]. Multipl bronkojenik kistler ilk defa Agha ve arkadaşları tarafından 1975'de tanımlanmıştır[2,10]. Amendola ve arkadaşları tarafından ise 10 olguda transdiyafragmatik (Dumbbell tipi) lokalizasyon bildirilmiştir[3,13]. Bunun dışında subkutan dokuda, servikal bölgede ve servikal intradural lokalizasyonda atipik olgular bildirilmiştir[4,5,6,14,16]. Olgumuz transdiafragmatik kontrlateral lokalizasyon gösteren Dumbbell tipi lezyona sahipti.

Mukoid materyal içeren bronkojenik kistler bronşial kartilaj, düz kas, elastik doku ve müköz gland içeren bir duvarla çevrelenmiştir. Bu duvarın iç tabakası silialı kolumnar veya küboidal epitelle döşelidir[6,8,12].Olgumuzdaki lezyonun histopatolojik incelemesinde, kistin psödostrafiye silyalı epitel ile döşeli olduğu ve çevresinde kıkırdak odakları, müköz bezler ve seyrek düz kas lifleri gözlendi.

Bronkojenik kist olgularının 2/3'ü asemptomatik olup, bunların çoğu büyük çocuk ve erişkinlerde görülür[6,7]. Bu olgular genellikle 3 değişik şekilde görülür. Bunlar asemptomatik seyrederken, başka bir nedenle uygulanan radyografik inceleme sırasında saptanan olgular, komşu intratorasik yapılara bası sonucu semptom veren olgular, kiste bağlı enfeksiyon ve komplikasyonlarına ait bulgular sonucu semptom veren olgulardır[10]. Bir yaş ve altındaki çocuklarda en sık görülen semptom dispne ve siyanotik nöbetlerdir. Daha az oranda disfaji de görülebilmektedir[6,8]. Daha büyük çocuklarda ise rekürren pulmoner enfeksiyonlar, göğüs ağrısı dispne, öksürük ve stridor sık görülen belirtilerdir [6,8,10] Bu nedenle rekürren pulmoner enfeksiyonu olan çocuklarda rutin BT incelemesi önerilmektedir[6]. Bizim olgumuz asemptomatik, erişkin yaşta olup, infeksiyon bulgularının araştırılması sırasında saptanmıştır.

Tanı için kullanılan laboratuvar yöntemlerinden direkt toraks grafisi, bilgisayarlı tomografi ve bronkoskopi çoğu kez yeterlidir. Disfaji olan olgularda baryumlu özafagus grafisi yararlı olabilir [6,8]. Tüm olgularda cerrahi rezeksiyon endikasyonu vardır. Mediastinal bronkojenik kistlerde total eksizyon yeterli olmasına karşın, intraparankimal bronkojenik kistlerde minimal (wedge), segmenter veya lober rezeksiyon gerekebilir[12]. Son zamanlarda BT eşliğinde perkütanöz ya da endoskopik transbronşial iğne aspirasyonunun başarıyla uygulandığı bildirilmekle birlikte, bu yöntemlerde, kist duvar epiteli sağlam kaldığı için sekresyon birikimine bağlı komplikasyonlar gelişebilir[1,10,11,15]. Parsiyel eksizyon ve bu yeni drenaj yöntemleri bası semptomlarının palyasyonu sağlayabilir. Fakat bu yöntem infeksiyon, rekürrens ve malign transformasyon olasılığını ortadan kaldırmaz [6,10,15].

45 yaşındaki kadın hastada saptanan, son derece seyrek görülen transdiafragmatik Dumbell tipi bronkojenik kist nedeniyle olgu sunulmuş ve literatürle birlikte değerlendirilmiştir. İnfeksiyon bulguları ile başvuran bu olguda lezyonun ilginçliği yanında cerrahi tedavi sonrasında semptomların düzelmesi cerrahi tedavinin etkisini bir kez daha göstermiştir.

References

1) Adams A, MacSweney JE, Whyte MKB, Simth PLJ: CT guided extrapleural drenaige of bronchojenik cyst. J Comput Tomogr 13:1065-68,1989.

2) Agha FP, MasterK, Kaplan S, Contrell TS: Multiple bronchogenic cyst in the mediastinum. Br J Radiol 48:54,1975.

3) Amendola MA, Shirazi KK, Brooks J: Transdiaphragmatic bronchopulmonary foregut anomaly: "Dumbbell" bronchogenic cyst. AJR Am Roentgenol. 139:1165-67,1981.

4) Fraga S, Helwing EB, Rosen SH: Bronchogenic cyst in the skin and subcutaneous tissue. Am J Clin Pathol 56:231-38,1971.

5) Gessendorfer H: Cervikal bronchogenic cyst. J Pediatr Surg 8:435,1973.

6) Gibbon CH, Sabiston DC, Spencer FC: Surgery of the chest (WB Saunders Company, Philadelphie Fifth edition) Bronchogenic cyst pp. 530,1990.

7) Jeffries JM: Asymptomatic bronchogenic cyst of the mediastinum. Postgrad Med 81:235-40,1987.

8) Lorenzo di Maria, Collin PP, Vaillancourt R, Duranceau A: Bronchogenic cyst. J Pediatr Surg 24:10:988-91,1989.

9) Maier HC: Bronchogenic cyst of the mediastinum. Ann Surg 127:476-502,1948.

10) Read CA, Moront M, Carangelo R, Holt RW, Richardson M: Recurrent bronchogenic cyst, an argument for complet surgical excision. Arch Surg 126:10:1306-6,1991.

11) Schwartz AR, Fishman EK, Wang KP: Diagnosis and treatment of a bronchogenic cyst using transbronchial needle aspiration. Thorax 41:326-27,1986.

12) Shields TW: General thoracic surgery (Lea&Febiger Pennsylvania U.S A.. Third edition). Congenital lesions of the lung, pp. 694,1989.

13) Swanson SJ, Skoog SJ, Garcia V, Wahl RC: Pseudoadrenal mass; Unusual presentation of bronchogenic cyst: Journal of Peditar Surg 26:12:1401-3,1991.

14) Touloukian RJ: Air-filled bronchogenic cyst presenting as a cervikal mass in the newborn. J Pediatr Surg 17:311-312,1982.

15) Van Beers B, Trigaux JP, Weynants P, Collard JM, Melenge M: Foregut cyst of the mediastinum; fluid reaccumulation after transbronchial needle aspiration. Br J Radiol 62:588-60,1989.

16) Wilkinson N, Reid H, Hughes D: Intradural bronchogenic cyst. J Clinic Pathology 45:1032-3,1992.