Abstract

Aortobronchial fistula is a rarely encountered complication after the coarctation repairs. That is fatal if not urgently diagnosed and repaired. We report a case an aortobronchial fistula associated with a interposition of a tubuler graft used to repair coarcation of the aorta seventeen years earlier in 10 year old.

Aort koarktasyon (AK) cerrahisinde birçok teknik tanımlanmıştır. Rezeksiyon uç uça anastamoz tekniği ile tedavi edilen AK’lu hastaların geç dönem takiplerinde rekoarktasyon oranında artış görülmesi üzerine [1] diğer tekniklere ilgi giderek artmıştır. Bu tekniklerle mükemmel erken sonuçlar alınmasına rağmen, daha ileri takiplerde ortaya çıkan geç komplikasyonlar nedeniyle yeniden gözden geçirilmeye başlanmıştır. Opere AK’lu olgularda geç komplikasyon olarak en fazla false anevrizmalar görülmekte [2] ve buna bağlı olarak, az da olsa aorta bronşial fistüllere rastlanılmaktadır [3,4,5]. Biz daha önce AK nedeniyle opere olmuş ancak 17 yıl sonra ABP tanısıyla acil olarak tekrar opere ettiğimiz bir olguyu sunduk.

Case Presentation

İzole AK nedeniyle 10 yaşında dacron tüp greft interpozisyon tekniği kulanılarak opere edilen erkek hasta 17 yıl sonra, 10 günlük kuru öksürük, hemoptizi, baş ağrısı ve intermitan kladikasyo şikayetleriyle acil servisimize başvurdu. Hastanın kan basıncı 200/120 mmHg idi. Çekilen akciğer grafisinde, sol akciğer üst lop kollapsı ile birlikte aort arkusuna komşu kitle imajı vardı (Resim 1). Hastanın alınan kontrastlı bilgisayarlı tomografisinde sol akciğer üst zon posteromedialde geniş tabanlı plevraya oturan, mediastende aort arkusu ile komşuluk gösteren 62x26 mm boyutlarında kalsifikasyon içeren lobüle, kontrürlü, solid kitle imajı alınmaktaydı (Resim 2). Olgunun daha önce AK nedeniyle opere olduğunun anlaşılması üzerine acil anjiografi çekildi. Koarktasyonun hemen üstünde anevrizmatik genişleme ve ayrıcı bu bölgede 115 mmHg’lık gradient tespit edildi. Olgu, anevrizma ön tanısıyla acilen operasyona alındı. Genel anestezi altında sol torakotomi ile anterolateral pozisyonda 4. interkostal aralıktan mediastene girildi. Sol plevral kavite eksplarasyonunda, distal arkus aortadan kaynaklanan akciğer apeksiyle ilişkili ve etraf dokulara yapışmış psödo anevrizma kesesi görüldü. Daha önce yerleştirilen karlen tüpü ile sol akciğer indirildi. Sol atrial apendaj ve sol femoral arter kanulasyonunun takiben, sol atrio-femoral by-pas’a geçildi. Damar klempleri ile önce, transfer aort distalinde sol kommon karotit arter ve sol subklavian artere doğru, daha sonrada anevrizma altındaki desendan aortaya yerleştirilerek, anevrizmanın proksimal ve distalinin kontrolü sağlandı. Sol akciğer üst lobuna ve toraks arka duvarına yapışmış ve akciğer dokusuna fistül yapmış, sert ve trill alınan kese longitüdinal olarak açıldı. Anevrizma kesesinin, dacron tüp greftin proksimal ve distalinden rüptür sonucu gelişen hematomla kaplı olduğunu görüldü. Eski tüp greft çıkarıldı. Anastamoz 20 mm dacron tüp greft, devamlı 4-0 prolen sütürle sağlandı. Fistülün pulmoner kısmı primer sütürle kapatıldı. Postoperatif dönem sorunsuz geçti ve hasta operasyon sonrası 14. günde taburcu edildi. Üç ay sonra hastanın kontrol muyanesinde, şikayetlerinin olmadığı, kan basıncı ölçümlerinin normal sınırlara indiği gözlendi. Alınan ekokardiyografik Doppler tetkikinde ise, supra sternal pozisyonda koarktasyon bölgesinde 9 mmHg gradient alındı.

Discussion

AK cerrahi tedavisinden 10-20 yıl sonra geç anevrizma komplikasyonu değişik oranlarda bildirilmiştir (%1-32) [6]. Özellikle patchplasti tekniğiyle opere edilen olgularda tamir sonrası geç anevrizma insidansında artış gözlenmiştir [7]. Son yıllarda subklavin flep aortaplasi [8] ve sentetik tüp greft interpozisyon tekniği ile yapılan operasyonlar sonrası gelişen anevrizmalar da bildirilmiştir [9]. AK cerrahi tedavisi sonrası oluşan anevrizmaların bronşlara rüptürü sonucu nadirde olsa aorta bronşial fistüllere rastlanılmaktadır. Aorta bronşial fistüller prostetik greft sütürlerinin neden olduğu inflamatuar cevaba bağlı olarak dokular arası patolojik fiksasyon sonucu oluşabilmektedir [10]. ABF gelişen olgularda klinik görünüm rekürren hemoptizi atakları ile karakterizedir. Hemoptizi şikayeti olan, çekilen akciğer grafisinde mediastinal kitle saptanan ve hikayesinde daha önce torasik aortadan operasyon geçirmiş bir olguda mutlaka aorta bronşial fistülden şüphe edilmelidir [5]. ABF tanısının konmasında, akciğer grafisi, bronkoskopi, anjiyografi, bilgisiyarlı tomografi ve magnetik rezonans görüntüleme (MR) teknikleri faydalıdır. Anevrizmanın erken tanımlanmasında akciğer grafisi en duyarlı tarama metodu olmasına rağmen en az spesifik olanıdır [11]. MR tekniği, vasküler yapılar ve boşluklar arasında mükemmel kontrast sağlanması yönünden diğer tekniklere göre daha üstündür [5].

Anevrizma gelişiminin patogenezinde: aortik duvarın konjenital anormalliği [12], stenotik bölgenin neden olduğu türbülans akım [13], elastik olmayan patchden kaynaklanan aort duvarındaki stres [14], ilk operasyonda intima ve vazo vazorum bütünlüğünün bozulması [13] gibi nedenler sorumlu tutulmuştur.

Sonuç olarak opere AK’nun geç komplikasyonu olan false anevrizma ve buna bağlı olarak gelişen aorta bronşial fistül, erken tanı ve acil cerrahi tedavi gerektiren, tedavi edilmediği takdirde ölümle sonuçlanabilen nadir bir komplikasyondur. Daha önce torasik aortada operasyon öyküsü olup, hemoptizi şikayeti ile gelen ve akciğer grafisinde mediastinal kitle saptanan olgularda aorta bronşial fistül şüphe edilmelidir. Gelişecek anevrizmaların erken dönemde tanınabilmesi için akciğer grafilerinin alınarak hastaların yılda bir kez poliklinik takibi uygundur.

References

1) Sorland SJ, Rostad H, Forfang K, Abyholm G. Coarctation of the aorta. A follow up after surgical treatment in infancy and childhood. Acta Pediatr Scand 1980; 69: 113-118.

2) Callard GM, Wright CB, Wray RC, Minor GER. False aneurysm due to Mucor following repair of a coarctation with a dacron prosthesis. J Thorac Cardiovasc Surg 1971; 61: 181-185.

3) Garniek A, Morag S, Schmahmann S, Rubinstein ZJ. Aortobronchial fistula as a complication of surgery for correction of congenital aortic anomalies. Radiology 1990; 175: 347-348.

4) Lawrence WA, Kern JA, Tribble CG. Repair of Aortobronchial fistula using extraanatomic grafts and hypothermic arrest. Ann Thorac Surg 1997; 63: 1158-1160.

5) Caes F, Taeymans Y, Van Nooten G. Aortabronchial fistula: A late complicating of coarctation repair by patch aortoplasty. Thorac Cardiovasc Surg 1993; 41: 80-82.

6) Mc Goldrick JP, Brown IW, Ross DN. Coarctation of aorta. Late aneurysm formation with dacron only patch grafting. Ann Thorac Surg 1988; 45: 89-90.

7) Richard A. J. Coarctation: Do we need to resect ductal tissue? Ann Thorac Surg 1991; 52: 604-607.

8) Koichi K, Shunji S, Takushi K, Masahiro K. Late aneurysm after subclavian flap aortaplasty for coarctation of the aorta. Ann Thorac Surg 1996; 61: 1262-1264.

9) Stankowlak C, Soots G. Faux anevrisme 12 ans apres resection greffe par prosthese en Dacron pour coarctation de liaorte. Ann Chir 1972; 11: 377-379.

10) Macintosh EL, Parrot JCW, unrush HW. Fistulas between the aorta and tracheobronchial tree. Ann Thorac Surg 1991; 51: 515-519.

11) Holdright DR, Kilner PJ, Somerville J. Haemoptysis from false aneurysm: near fatal complication of repair of coarctation of the aorta using a Dacron patch. Int J Cardiol 1991; 32: 406-408.

12) Ala-Kulju K, Jarvinen A, Maammies T, Mattila S, Merikallio E. Late aneurysms after patch aortaplasty for coarctation of the aorta in adults. Thorac Cardiovasc Surg 1983; 31: 301-305.

13) Desento A, Bills RG, King H, Brown Pathogenesis of aneurysm formation oppası prosthetic patches used for coarctation repair. J Thorac Surg 1987; 94: 720-723.

14) Bergdahl L & Ljunquist A. Long term results after repair of coarctation of aorta by patch grafting. J Thorac Cardiovasc Surg 1980; 80: 177-181.