Abstract

Transcatheter occlusion of coronary artery fistulae has developed into a safe and effective therapy. This procedure avoids the need for open surgical repair and the attendant complications of cardiopulmonary bypass and median sternotomy. The long-term outcome in patients after transcatheter occlusion remains unknown. In a case of 32-years old woman suffering from exertional angina, coronary angiography revealed multipl congenital coronary artery fistula. Transcatheter coil embolization was performed in the middle part of the largest fistula, 3x20 mm and 5x20 mm complex, platinum coils were placed and occluded the fistula. Residuel flow was revealed at the control coronay angiography one month later. Residuel flow was originating from many small fistulas which were getting larger after coil embolization. Coil embolization of the largest fistula is not appropriate technique for management of the multipl coronary artery fistulas.

Koroner arter fistülleri, epikardiyal koroner arterler ile herhangi bir kalp boşluğu veya vasküler yapı arasında miyokardiyal kapiller yatağı atlayarak oluşan anormal bağlantılardır. Koroner arter fistülleri nadir görülebilen koroner arter anomalilerindendir ve miyokardiyal iskemiye neden olabilirler. Sıklıkla küçük olup koroner anjiyografi sırasında rastlantısal olarak saptanırlar ve genellikle klinik önemleri yoktur. Anjiyografik çalışmalarda toplumdaki insidansı %0.08-0.30 arasında saptanmış olup, tüm konjenital kardiyak defektlerin %0.27-0.40’ını oluşturmaktadırlar. Fistüllerin çoğu sağ koroner arter kaynaklı olup, %90’ından fazlası venöz sirkülasyona açılır. Olguların çoğunda tek bir fistül vardır, ancak multipl fistüllü olgular da tanımlanmıştır [1].

Case Presentation

2 yıldır eforla ortaya çıkan, dinlenmekle geçen, boyna ve sol kola yayılan göğüs ağrıları tarifleyen 32 yaşındaki bayan hasta, son 1 haftadır göğüs ağrılarının sıklaşması nedeni ile kararsız angina pectoris tanısıyla yoğun bakım ünitesine yatırıldı. Özgeçmiş ve soygeçmiş önemli özellik taşımıyordu. Hastanın risk faktörleri; obezite ve hiperkolesterolemi olarak değerlendirildi. Fizik muayenesinde kan basıncı 130/90 mmHg, Nabız 93/dk idi. Kardiyovasküler ve diğer sistem muayeneleri normaldi. Oniki derivasyonlu yüzey EKG’sinde sinüs ritmi, 88/Dk, yaygın ST ve T dalga değişiklikleri saptandı. Laboratuvar tetkiklerinde; total kan sayımı, kardiyak enzimler, açlık kan şekeri, SGOT, SGPT, kreatinin, üre normal sınırlardaydı. Lipid biyokimyası ise; total kolesterol 210 mg/dl, HDL:37 mg/dl, LDL:138mg/dl, trigliserit: 173 mg/dl olarak ölçüldü. Kararsız angina pektoris tanısı ile yatırılan hastaya aspirin, beta bloker, nitrat ve heparin infüzyonu yapıldı. Medikal tedaviye rağmen hastanın şikayetlerinde azalma olmaması nedeni ile erken kataterizasyon yapıldı. Koroner aterosklerotik lezyon saptanmayan hastanın sol anterior desending ve pulmoner arter arasında multipl fistülleri saptandı (Resim 1). Koroner arter fistülü saptanması sonrası kan oksijen saturasyonlarının ölçümleri ile şant qP/qS: 1.1 saptandı. Hastanın klinik yakınmaları geniş çaplı fistüle bağlandı (3.0 mm). Kalp damar cerrahisi kliniği ile yapılan konseyde fistülün multipl ve ulaşılması güç yerleşimli olmasından dolayı cerrahi girişim başarısının düşük olacağı sonucuna varıldı. Transkatater oklüzyon planlandı. Çapı 0.5-1 mm altındaki çok sayıda fistül müdahale edilmeden bırakıldı. 3 mm çapındaki en geniş tek fistülün coil yardımıyla oklüzyonuna karar verildi. Bu fistüle 2 adet coil (3x20 ve 5x20 mm platinum complex microcoil) yerleştirildi. İşlem sırasında ve sonrasında herhangi bir komplikasyon gelişmedi. Medikal tedavisi düzenlenen hastanın şikayetleri kayboldu. Oklüzyon işleminden 1 ay sonra kontrol koroner anjiyografi yapıldı. Kontrol koroner anjiyografide hastanın coil oklüzyonu yapılan en geniş koroner fistülünde akım saptanmadı. Fakat daha önce 0.5 mm’den küçük çaplı fistüllerin çapının arttığı ve canlı akım kazandığı görüldü (Resim 2). Rezidüel şant olmasına rağmen klinik semptomları gerileyen hastanın talyum stress miyokard sintigrafisi normal saptandı. Olguya başka bir girişim düşünülmedi. Metoprolol 50 mg/gün, Aspirin 100 mg/gün tedavisi ile takibe alındı.

Resim 1. Sol ön inen ve pulmoner arter arasındaki multipl fistüller.

Resim 2. En geniş fistülün koil oklüzyonundan sonra çapları ve akımları artan küçük fistüller.

Discussion

Koroner arter fistüllerinin doğal seyri tam olarak bilinmemektedir. İleri yaşla birlikte fistül çapının artması sonucu çocukluk çağında asemptomatik olan koroner arter fistül olgularının bir kısmı ikinci dekaddan sonra semptom vermeye başlar. Liberthson ve arkadaşlarının [2] 174 olguyu kapsayan çalışmasında genel olarak semptomatik hasta oranı %30 dur. Aynı çalışmada 20 yaş altındaki hastaların %9’u semptomatik iken, 20 yaş üzerindeki hastalarda ise bu oranın %55 olduğu saptanmıştır. Koroner arter fistüllerinin spontan kapanması sık değildir, tüm vakaların yaklaşık %1-2’si spontan kapanmaktadır. Spontan oklüzyonu en sık etkileyen faktör fistül çapı ve akım hızıdır [1]. Asemptomatik koroner arter fistüllü olguların fistül oklüzyonunun işlem riski ve maliyet göz önüne alındığında faydası halen tartışmalıdır. Yaşın ilerlemesi ile fistül çapında olan genişlemeden dolayı asemptomatik olan hastaların bile tanı sırasında kapatılmalarının gerekli olduğunu savunan görüşlerin yanında [2], bu olguların konservatif şekilde izlenmelerinin daha doğru olacağını öngören görüşler [3] de mevcuttur. Hastamızın medikal tedaviye refrakter anginal yakınmaları olduğu için, fistülün kapatılması uygun bulundu.

Koroner arter fistüllerinin kapatılmasında uygulanan seçkin tedavi yöntemi cerrahidir [2]. Çocukluk çağında operasyon mortalite ve morbiditesinin düşük olmasına karşın ileri yaşta yapılan girişimlerde %7’ye ulaşan mortalite bildirilmektedir [2]. Deneyimli merkezlerde dahi tüm yaş gruplarının yer aldığı çalışmalarda %27’ye ulaşan komplikasyon oranı söz konusudur. Bu komplikasyonlarla ilgili olarak son yıllarda bildirilmiş büyük seriler bulunmamaktadır. Cerrahi ligasyonun başarısı multipl fistüllü olgularda daha düşük olup olgularda %9 kadar fistül rekanalizasyonu bildirilmektedir [4]. Hastamızın cerrahi konsültasyonu sonucunda, fistülün multipl ve ulaşılması güç yerleşimli olması nedeni ile operasyon başarısının düşük olacağı sonucuna varıldı. Bu nedenle semptomatik koroner arter fistülü transkateter yolla oklüze edildi. Hastamızın en geniş koroner arter fistülüne 2 adet koil yerleştirildi.

Koroner arter fistüllerinin transkateter yolla kapatılmasına yönelik farklı yöntemler geliştirilmiştir [5]. Bunlardan bazıları koil uygulaması, embolizan kimyasal maddelerin intravasküler uygulanması ve balon ile oklüzyondur. Transkateter oklüzyon uygulamalarının uzun dönem sonuçları hakkında tatminkar geniş çalışmalar bulunmamaktadır. Okubo ve arkadaşları [6] tarafından yapılan 13 vakalı çalışmada 9 hastada başarılı oklüzyon sağlanmış, ancak bu 9 hastanın da ortalama 14 ay sonra yapılan anjiyografik kontrollerinde 4’ünde hemodinamik olarak önemsiz rezidüel şant saptanmıştır. Hastamızda fistül oklüzyonunun başarısını değerlendirmek için işlemden 1 ay sonra koroner anjiyografi yapıldı. Multipl koroner arter fistüllerinde fistülizasyonu sağlayan en geniş çaplı arterin oklüzyonundan sonra başlangıçta önemsiz görünen oldukça küçük çaplı, cılız fistüller daha sonra geniş çap ve akım kazanarak fistülizasyonu diğer arterlere taşıdığı görüldü.

Multipl fistüllerin cerrahi olarak ve transkatater olarak tamamen oklüzyonu tek fistüllere göre daha zordur. Multipl fistüllerin başlangıçta tam oklüzyon olarak değerlendirilen başarısı izlemde parsiyel oklüzyon ile sonuçlanabilir. Sonuç olarak, multipl koroner arter fistüllerin tedavisinde en geniş fistülün koil ile oklüzyonu beklenen başarıyı sağlamada yetersiz görünmektedir.

References

1) Shyam Sunder KR, Balakrishnan KG, Tharakan JA, et al. Coronary artery fistula in children and adults: A review of 25 cases with long-term observations. Int J Cardiol 1997;58:47-53.

2) Liberthson RR, Sagar K, Berkoben JP, et al. Congenital coronary arterio-venous fistula: Report of 13 patients, review of literature and delineation of management. Circulation 1979;59:849-54.

3) Sherwood MC, Rockenmacher S, Colan SD, et al. Prognostic significance of clinically silent coronary artery fistulas. Am J Cardiol 1999;83:407-11.

4) Sapin P, Frantz E, Jain A, et al. Coronary arteriovenous fistula: An abnormality affecting all age groups. Medicine 1990;69:101-13.

5) Aydoğan Ü, Elmacı TT. Kongenital koroner arteriovenöz fistüllerin kapatılmasında transkateter yaklaşım. Türk Kardiyol Dern Arş 2001;29:571-6.

6) Okubo M, Nykanen D, Benson LN, et al. Outcomes of transcatheter embolization in the treatment of coronary artery fistulas, catheterization and cardiovascular interventions: Catheter Cardiovasc Interv 2001;52:510-7.